Argonplasmakoagulation effektiv vid solitärt rektalt ulkussyndrom

Solitärt rektalt ulkussyndrom (SRUS) är ett benignt tillstånd kännetecknat av en kombination av symtom samt endoskopiska och histologiska fynd [1]. Sjukdomen är sällsynt med en uppskattad prevalens på 1:100 000 [2]. Män och kvinnor drabbas väsentligen lika [2]. I litteraturen rapporteras att 80 procent av patienter med solitärt rektalt ulkussyndrom är yngre än 50 år [3], men tillståndet har beskrivits även hos barn och äldre [4]. Etiologi och patogenes är okända men olika mekanismer kan vara inblandade, som ischemiska och traumatiska faktorer [5]. Åsikterna varierar om vilken som är den bästa behandlingen, från konservativ och lokal behandling till mer invasiva kirurgiska ingrepp [6]. Det finns i dag inte någon etablerad effektiv behandling. Behandling med argonplasmakoagulation (APK) har testats sporadiskt internationellt [7-9]. Vi presenterar här en patient med solitärt rektalt ulkussyndrom utan rektal prolaps där vi använt argonplasmakoagulation i syfte att minska patientens symtom. 

Fallbeskrivning

En 27-årig kvinna, av svenskt ursprung och tidigare frisk, remitterades till gastroenterologmottagningen på grund av långvariga diarréer, med grötaktig, vattnig konsistens upp till 12 gånger/dygn, med successiv tillkomst av trängningar med slem- och blodtillblandning. Kalprotektin i feces var 544 mg/kg (normalintervall 0–50 mg/kg) och IgA-transglutaminas (tTG)-antikroppar i serum 29 E/ml (normalintervall 0–7 E/ml). Patienten genomgick gastroskopi som makroskopiskt visade normal bild, men biopsi från duodenum påvisade celiaki. Koloskopi visade makroskopiskt ett 20 × 15 mm stort solitärt rektalt ulkus med i övrigt normal ileum- och kolonslemhinna (Figur 1). PAD av såret visade kraftig inflammation (Figur 2).

Patienten fick diagnosen celiaki och solitärt rektalt ulkussyndrom. Hon följde en strikt glutenfri kost, och tre månader efter diagnos hade tTG-antikropparna normaliserats. Däremot hade hon fortfarande besvär med frekventa slem- och blodtillblandade tarmtömningar med tvingande trängning till avföring (urgency) och ibland inkontinens. Hon fick behandling med karayagummi (Inolaxol) 1 × 3 tillsammans med olika lokala behandlingar, prednisolon klysma 31,25 mg, sulfasalazin suppositorium 500 mg, hydrokortison/lidokain suppositorium och metronidazol vagitorium, upprepade gånger utan effekt. Upprepade endoskopiska kontroller av det rektala såret visade ingen förbättring efter olika lokala medicinska behandlingar, varför vi beslutade att testa argonplasmakoagulation. Hon fick sammanlagt fyra behandlingar med argonplasmakoagulation av det rektala såret, varvid xylokaininjektion gavs submukosalt i den distala delen av såret på grund av smärta i närheten av linea dentata. Efter de fyra behandlingarna gjordes en läkningskontroll med sigmoideoskopi som visade att såret hade läkt ut (Figur 1). Patienten förbättrades successivt och blev besvärsfri under två år. Patienten fick recidiv i betydligt mindre utsträckning två gånger med ett års besvärsfrihet emellan och behandlades då på samma sätt med argonplasmakoagulation.

Symtom och patogenes

Solitärt rektalt ulkussyndrom är ett kroniskt, benignt och underdiagnostiserat tillstånd som kännetecknas av ställvisa slemhinnelesioner i rektum av varierande typ, hyperemisk slemhinna och polypoida slemhinnelesioner upp till ulceration. Lesionerna kan vara solitära eller multifokala [4, 10, 11]. 

Det vanligaste kliniska symtomet är rektal blödning med varierande mängd av blod i avföring, medan svår rektal blödning som kräver nödendoskopi för att diagnostisera är sällan förekommande [12]. Andra symtom inkluderar tenesmer, slemtillblandning, kronisk och svår förstoppning, obehagskänsla i bäckenet och känsla av ofullständig tarmtömning [13, 14]. 26 procent av patienterna är asymtomatiska [15].

Olika teorier kring vilka faktorer som är involverade i patogenesen av solitärt rektalt ulkussyndrom finns och de viktigaste av dessa presenteras i Fakta 1 [16]. 

Diagnos

Diagnosen av solitärt rektalt ulkussyndrom baseras på kliniska tecken, endoskopiska och histologiska fynd, avbildningsundersökningar inklusive defekografi, dynamisk magnetkameraundersökning av rektum samt anorektala funktionsstudier som manometri och elektromyografi [17]. 

Differentialdiagnoser som måste övervägas är rektal malignitet, ischemi (även om det är mycket sällsynt i rektum), inflammatorisk tarmsjukdom, slemhinneskada efter strålbehandling i rektum/distala sigmoideum och sexuellt överförbara sjukdomar. Magnetkameraundersökning av rektum är avgörande för att kartlägga rektumområdet och utesluta malignitet [18]. Defekografi är en radiologisk undersökning av tarmtömningsfunktioner och kan ge information om huruvida det föreligger en dold (rektal intussusception) eller yttre slemhinneprolaps [19]. Inflammatoriska markörer – såsom CRP, LPK och TPK – är vanligtvis normala eftersom solitärt rektalt ulkussyndrom inte framkallar systemisk inflammation och används därför inte i diagnostiken. Anemi kan uppstå vid långvariga rektala blödningar, framför allt hos barn [20]. De viktigaste histologiska fynden vid solitärt rektalt ulkussyndrom är fibromuskulärt utplånande av lamina propria och hypertrofisk muscularis mucosae med förlängning av muskelfibrer uppåt mellan kryptorna [21]. 

Behandling

Det finns inte någon etablerad tillfredsställande behandlingsstrategi för solitärt rektalt ulkussyndrom, och behandlingarna varierar från konservativ medicinsk terapi till bäckenbottenträning (biofeedback) och kirurgi. Val av behandling styrs av symtomens svårighetsgrad och förekomst av rektal prolaps. Hos asymtomatiska patienter eller hos dem med endast lindriga symtom rekommenderas reglering av toalettvanor med hjälp av fiberrik kost och bulkmedel, laxeringsmedel vid obstipation och undvikande av kraftig krystning vid defekation [22]. Beteendeterapi i form av biofeedback förbättrar lindriga till måttliga symtom genom att öka det mukosala blodflödet (mikrocirkulation) och förbättra den efferenta autonoma innervationen av tarmen [23]. Patienten tränas att uppfatta signaler från rektum och medvetet använda och koordinera muskler involverade i krystningen med syftet att normalisera defekationen [24]. Medicinsk behandling i form av suppositorier med prednisolon, mesalazin och sulfasalazin har endast marginell och ofta övergående effekt i vissa lindriga fall [25]. Botulinumtoxininjektioner har visat likvärdig effekt som myektomi av den interna sfinktern hos patienter med solitärt rektalt ulkussyndrom och samtidig obstipation under tre månader enligt en liten brittisk studie [26]. Ungefär en tredjedel av patienter med solitärt rektalt ulkussyndrom behöver genomgå kirurgisk behandling vid svåra och långvariga symtom när ovanstående åtgärder inte lett till tillfredsställande effekt [6]. Vid fall av solitärt rektalt ulkussyndrom utan inre eller yttre rektalprolaps kan excision av det rektala såret prövas [25]. Vid manifest inre eller yttre rektalprolaps är laparoskopisk rektopexi förstahandsvalet av kirurgiska ingrepp [27]. Proktektomi med kolostomi är sista behandlingsalternativet när andra åtgärder inte lyckats kontrollera smärtan och blödningarna [27, 28]. Den sistnämnda aggressiva behandlingsstrategin bör i första hand förbehållas äldre patienter, enligt vår uppfattning (Figur 3). 

Argonplasmakoagulation

Argonplasmakoagulation är en elektrokirurgisk behandlingsmetod som används inom flera specialiteter såsom allmän kirurgi, gynekologi, urologi, lungmedicin (bronkoskopi) och endoskopi. Argonplasmakoagulation användes första gången 1970 i samband med öppen kirurgi; 1991 började det användas vid endoskopi och sedan dess har det blivit en etablerad endoskopisk behandlingsmetod [29]. Argon är en ädelgas som flödar via ett rör som omger en elektrod, vilken antänder gasen vid kateterspetsen med hjälp av högfrekvent (350 kHz) växelspänning (upp till 4–6 kV). Detta leder till att argongas omvandlas till den joniserade formen (plasma) som är elektriskt ledande och därigenom kan utöva sin koagulerande och devitaliserande effekt på vävnaden [29]. Den termiska effekten av argonplasmakoagulation leder till vävnadstorrhet, som i sin tur minskar ledningsförmågan hos vävnaden. Detta förhindrar djupa vävnadsskador. Effekten är begränsad till den behandlade vävnadens yttersta 2–3 mm [29]. 

Slutsats 

Vi beskriver ett fall med svårt solitärt rektalt ulkussyndrom. Långvarig antiinflammatorisk lokalmedicinsk behandling i kombination med bulkmedel gav ingen effekt, möjligen eftersom den primära orsaken inte är inflammatorisk utan traumatisk/ischemisk. 

Behandling med argonplasmakoagulation testades i flera seanser, vilket ledde till en bra effekt med symtomfri duration i upp till 2 år. Vi anser därför att argonplasmakoagulation är en effektiv symtomatisk behandling som bör användas tidigt hos patienter med solitärt rektalt ulkussyndrom utan rektalprolaps (Figur 3).