I en översiktsartikel gällande tecken, handläggning och diagnostik vid skador av våld hos små barn (Läkartidningen 47/2014, sidorna 2098-101) skriver artikelförfattarna Ylva Tindberg och Gabriel Otterman: »De senaste tio årens kunskapsutveckling bekräftar mycket av tidigare kunskap, avfärdar en del teorier och tillför ny kunskap inom området.« Läsaren kan därför få uppfattningen att de diagnostiska riktlinjer som presenteras vilar på solid vetenskaplig grund. Emellertid kontrasterar detta mot att Högsta domstolen i en nyligen avkunnad dom skriver: »Det kan konstateras att det vetenskapliga stödet för diagnosen skakvåld allmänt sett har visat sig vara osäkert« [1], och att SBU gjort bedömningen att det finns behov av en granskning av kunskapsläget avseende tillfogad skallskada (AHT, abusive head trauma). Det är därför på sin plats att titta närmare på den klassiska och moderna vetenskapliga litteratur som Ylva Tindberg och Gabriel Otterman hänvisar till.

Ylva Tindberg och Gabriel Otterman kommenterar Kempes artikel om »battered-child syndrome« (BCS) från 1962 [2] med orden »han presenterade den första epidemiologiska studien innehållande flera nyckelaspekter som gäller för utredning av misstänkt barnmisshandel ännu i dag.« Slutsatserna i Kempes artikel bygger emellertid helt på anekdotisk bevisföring och teoretiska resonemang.

Två fallbeskrivningar över misstänkt barnmisshandel presenteras. Vårdnadshavarna erkände inte misshandel, men detta ansågs ändå vara den troliga orsaken, utifrån tolkning av egenskaper hos vårdnadshavarna. Den ena vårdnadshavaren hade amnesi för vredesutbrott som uppenbarades först efter flera månaders psykoterapi, och den andra vårdnadshavaren hade bland annat låg IQ. Som ytterligare bevis för artikelns teser anges att liknande radiologiska förändringar som ses vid BCS ses hos barn med paraplegi med känselbortfall och hos patienter med kongenital analgesi. Det senare exemplet är hämtat från ett föredrag av radiologen John Caffey 1957 [3] där han driver tesen att vissa skelettförändringar som tidigare ansetts vara sjukdomsrelaterade (till exempel krumma ben) i själva verket har traumatisk genes. Exemplet i fråga rör en 5-åring som hade för vana att repetitivt slå en kylskåpsdörr mot sina händer, resulterande i ökad benmineralisering i metakarpalbenen. Kempes artikel är alltså hypotesgenererande och har därmed lågt evidensvärde.

Som exempel på modern forskning som bekräftat den tidiga forskningens hypoteser anger Ylva Tindberg och Gabriel Otterman en metaanalys av primärdata (poolad analys) [4]. Metaanalysen baseras på 6 studier [5-10] som vaskats fram från 8 151 studier publicerade 1970–2008. Ett av metaanalysens huvudresultat är att apné i olika kombinationer med faktorerna skallskada (oftast subduralblödning, som är inklusionskriterium för såväl fall som kontroller), blåmärken, kramp, frakturer i rörben, retinala blödningar och revbensfrakturer har ett positivt prediktivt värde för tillfogad skallskada mellan 85 och 97 procent.

Tillfogad skallskada definierades som antingen erkänd handling eller att diagnosen ställts av ett multidisciplinärt team. Erkännandebegreppet är inte definierat i de där studier det används [6-8, 10]. Vad gäller bedömningarna av de multidisciplinära teamen saknas kriterier i en studie [9], och de är ofullständigt angivna i ytterligare två [6, 7]. Följande kriterier för att fall ska klassificeras som tillfogad skallskada redovisas:

• frånvaro av uppgivet trauma
• ändrade uppgifter eller att fynden inte är förenliga med barnets utvecklingsgrad
• förekomst av retinala blödningar
• förekomst av frakturer som enligt Nimkins och Kleinmans klassificering är högspecifika eller måttligt specifika för misshandel [11]
• hudskador förenliga med misshandel (ej specificerade) och, i en studie, även fällande dom.

Såldes är flera av gruppindelningskriterierna för resultatvariabeln tillfogad skallskada identiska med förklaringsvariablerna (frakturer, retinala blödningar och blåmärken). Vidare är kriterierna frånvaro av uppgivet trauma och ändrade uppgifter eller fynd oförenliga med barnets utvecklingsgrad direkt beroende av fynden retinala blödningar, tunna subduralblödningar och frakturer, eftersom en förutsättning för »lögnkriterierna« är att de fysiska fynden finns (och att man redan från början vet att dessa endast kan uppkomma genom tillfogad skallskada). Dessutom är det troligt att sökorsaken ofta är apné eller apnérelaterade symtom som kramper, eftersom de övriga fynden, även frakturerna, vanligen är ockulta. Således är alla sex studier och därmed även metaanalysen metodologiskt begränsande av cirkelbevisning, något som även kan misstänkas beträffande studierna som ligger bakom Nimkins och Kleimans modell för klassificering av frakturer [12, 13].

Alla sex studierna är tvärsnittsstudier och kan således inte ange tågordningen för de associerade faktorerna, endast att de samvarierar. Vidare har fallen i kontrollgrupperna högre genomsnittlig ålder i fem av de sex studierna och utgörs i några studier av bevittnade olycksfall, vilket gör att alternativa hypoteser som anger icke-traumatisk genes utifrån anatomi och patofysiologi som är unik för de allra minsta barnen (upp till cirka 6 månaders ålder) inte testas, och därmed inte kan avfärdas utifrån metaanalysen.

Hur borde studiedesignen se ut? Rimligen borde förekomsten av apné/apnérelaterade symtom, blåmärken, tunna subduralblödningar och övriga ockulta fynd jämföras mellan åldersmatchade fall och kontroller (det vill säga huvudsakligen 2–3 månader gamla spädbarn) med utgångspunkt från en etablerad standardmetod avseende gruppindelningen, det vill säga bevittnande misshandels- och olycksfall och bevittnad apné utan trauma. Någon studie av detta slag refereras det inte till, och frågan är om det existerar någon sådan.

Det kan och bör därför ifrågasättas om senare tids studier och metaanalyser över huvud taget har fört kunskapsläget längre än de anekdotiskt baserade hypoteser som presenterades för över 50 år sedan. Att utesluta uppenbara differentialdiagnoser (vända på stenar) är givetvis viktigt, men frånvaro av uppenbar sjukdomsförklaring utesluter inte alternativa förklaringar som inte omfattas av differentialdiagnostiken. Inte heller kan hypoteser omdefinieras till välgrundad teori enbart utifrån det faktum att det finns många medicinska föreningar som tror på hypoteserna.

Förhoppningsvis klarnar evidensläget när SBU lägger fram sin rapport. Men till dess bör evidensläget betraktas som just oklart, inte endast för tillfogad skallskada, utan även för ockulta frakturer hos de minsta barnen. En barnmisshandelsdiagnos har alltför vittgående konsekvenser för att kunna vila på enkla tumregler härledda från cirkelbevisning och »stenvändande« begränsat till uteslutande av kliniskt uppenbara differentialdiagnoser. Den tyngsta stenen, evidensläget för konceptet »battered child syndrome« måste också vändas, även om man bävar för det som kan gömma sig därunder.

Potentiella bindningar eller jävsförhållanden: Inga uppgivna.